摘要

摘要目的:確定在哥倫比亞波哥大的兩個參考中心的胎兒治療單位成功接受EXIT手術的肺部或肺外疾病新生兒的臨床特征。

方法:描述性病例係列研究。病例定義為單胎妊娠，肺部或肺外病變導致胎兒氣道阻塞。

結果:在2006年至2016年期間，54名患者接受了EXIT手術。產前診斷檢查結果顯示:膈疝27例(50%)，囊性腺瘤畸形15例(28%)，胸水4例(7.4%)，支氣管肺隔離3例(5.5%)，頸部包塊3例(5.5%)，小頜畸形1例(1.8%)，支氣管源性囊腫1例(1.8%)。EXIT手術期間的平均胎齡為37.2±2.54周(範圍27-40周)。超聲監測中胎兒並發症39例(61.1%)，妊娠期產婦並發症8例(14.8%)，EXIT術中產婦手術並發症7例(13%)。EXIT手術平均時間10.8±5.29分鍾(範圍5-40分鍾)，平均住院時間9.1±8.5天(範圍1-39天)。新生兒死亡率為60.3%(32/53例)。

結論:退出程序保證有效過渡到產後環境，通過將潛在的緊急情況重新處理到可控狀態，大大增加了胎兒的生存機會。

關鍵字

氣道管理;胎盤循環;胎兒監測;治療

簡介

宮內分娩治療程序(EXIT)是一種胎兒過渡治療，維持胎盤循環，直到確認有內源性氣道阻塞或外源性氣道的胎兒。在這種狀態下，適應和新生兒複蘇可以實現[1]，通過降低圍產期死亡率和發病率，使真正的緊急情況轉變為緊急情況[2,3]。

EXIT手術於1997年首次實施，最初用於逆轉先天性膈疝(CDH)[4]胎兒的氣管阻塞。執行EXIT過程的原因隨著時間的推移而增加。目前，它仍在CDH病例中進行，並確保對內在或外在氣道胎兒病理的胎兒胎盤循環的護理，這些胎兒病理可能阻礙出生時的通氣[5]。它也適用於新生兒複活可能有危險的情況，如胎兒有肺腫塊、頸部腫塊、先天性上呼吸道阻塞綜合征、胸內腫塊和單側肺發育不全[6]。

在胎兒氣道嚴重受壓的情況下，EXIT程序保證了子宮胎盤氣體交換實現血流動力學的穩定，從而最大限度地提高了新生兒的生存機會[3]。這是一種創新和有前途的技術，在最初的方法，多種新生兒病理。然而，到目前為止所描述的研究還沒有建立接受EXIT手術的患者的區域特征。它沒有反映出他們的產前和產後行為，也沒有反映出這種做法對我們環境中新生兒發病率和死亡率的影響[3,7,8-12]。

本研究的目的是確定在哥倫比亞波哥大的兩個參考中心之一的胎兒治療單位(FTU)接受EXIT手術的肺部或肺外疾病新生兒的臨床特征。

材料與方法

一個描述性的案例係列研究進行。一些患者包括單胎妊娠，肺部或肺外病理損害胎兒氣道。這些患者於2006年至2016年在波哥大(哥倫比亞)San醫院(José和Clínica Materno Infantil de Colsubsidio)的FTU進行EXIT手術時被產前診斷並接受母胎醫學(MFM)的事先監測。

超聲懷疑和遺傳診斷為非整倍體的患者，一種被認為與生命不相容的相關畸形和多胎妊娠被排除在外。測量了社會人口學、臨床(婦科和產科)、超聲(產前)、術中(產婦和胎兒)、產婦並發症和新生兒產後即刻期。因此，超聲診斷的正確率與建立了產後發現。

數據從每個FTU的臨床記錄和兩個參考中心的專家推薦的病例的前瞻性鑒定中收集。每個單位的醫療專家對每個病例進行了嚴格的產前監測。所有在產前通過胎兒超聲和磁共振成像確診的患者都有適當的診斷。根據每種疾病的機構方案收集胎兒生長和變量的嚴格記錄(afi -羊水指數、cvr -先天性肺氣道畸形容積比、lhr -肺麵積與頭圍比、胎兒福利和血流動力學變量)。

每個病例在EXIT手術前一周提交產婦和圍產期委員會。所有符合當時所述標準的病例都被納入。根據數據分布，定性變量以絕對頻率和相對頻率以及集中趨勢和離散度的定量度量來表示。在Stata 12中進行統計分析。這項研究由Colsubsidio健康研究中心的人類研究倫理委員會批準，批準代碼為ICP2015-003, Fundación de Ciencias de la Salud大學，San醫院José的CEISH 022-2015，在那裏它被歸類為無潛在風險的調查。

由MFM和胎兒外科、新生兒學、麻醉學、耳鼻喉科、危重症和重症成人護理、精神病學和呼吸治療方麵的專家組成的多學科團隊，以及具有產科和新生兒護理經驗的護理專家，各自在每個病例研究中發揮了各自的作用。在EXIT手術過程中，提供並位於同一手術室的必要設備:胎兒氣道和新生兒通氣、產婦血流動力學和胎兒監護、新生兒監護和複蘇[12,13]。

分娩被安排在盡可能接近妊娠末期的時間。向孕婦解釋了該手術的適應症和特點，以及進行EXIT手術可能帶來的母體和胎兒風險。在他們事先知情同意的情況下，這些程序是在每個機構的協議範圍內完成的。

在開始手術前，完成以下工作:麻醉評估、預防性抗生素管理、手術暫停和檢查清單。產婦監測包括脈搏血氧儀、連續心電圖、無創血壓監測、二氧化碳檢測儀[14]、尿量、體溫控製。根據Kern C等[15]、Schwartz DA等[16]和Bouchard S等[3]，所有患者均接受全身麻醉方案。根據Schwartz DA, et al.[16]和Marques MV, et al.[17]的建議進行麻醉快速序列誘導[5]。胎兒提取後，積極管理胎盤提取[18]。

所有剖腹手術均通過Pfannenstiel 's恥骨上橫切口進行，除既往剖宮產切口中位臍下切口的患者外。經腹膜分段宮腔鏡電切術。在不損傷羊膜的情況下，用兩個羅切斯特夾鉗分別在左右兩側完成電切子宮術。然後進入子宮腔，將胎兒取出至胸部和上肢的上三分之一，確保減少頸索。羊膜輸注預溫至37℃的生理鹽水[14]，以確保穩定宮腔內適量的液體(避免壓迫臍帶)和胎兒體溫。

為了進行充分的胎兒監測實時超聲心動圖，在整個過程中都進行了脈搏血氧測定。測定血氧飽和度和外周靜脈通路。根據胎兒心率(0.1 mg / kg)給胎兒肌注阿托品(右肩)[14,16]，最多3次。根據手術要求，通過肌內注射芬太尼(15 mg/kg)[14,19]和肌肉鬆弛劑維庫溴銨(0.1 mg/kg)[12,14]加強胎兒麻醉。在胎兒血流動力學參數穩定的情況下，耳鼻喉科在某些情況下通過直接喉支氣管鏡進入胎兒氣道。然而，大多數新生兒僅通過間接喉鏡進行插管(圖1)[3]。

圖1:胎兒氣管插管的支持下，在子宮外分娩治療(EXIT)。

該手術將胎兒取出至胸部和上肢的上三分之一處。建立實時超聲心動圖、氧飽和度和外周靜脈通路。在胎兒血流動力學參數穩定的情況下，耳鼻咽喉科在某些情況下通過直接喉支氣管鏡進入胎兒氣道，而大多數新生兒僅通過間接喉鏡插管。還要注意，如果有必要，可以給胎兒注射一些肌肉內藥物。

無病例需要使用剛性支氣管鏡或氣管切開術。隨後結紮臍帶，新生兒根據其潛在疾病的相關行為特征進入新生兒科監護。

胎兒管理取決於每個病例的臨床情況。在新生兒適應過程中，考慮了以下變量:溫度控製、氧合、在EXIT期間通過氣管插管立即通氣確保氣道，以及連續無創監測循環監測(右手脈搏血氧測量和連續超聲心動圖)，隨後根據需要進行有創[13]。

結果

在2006年至2016年期間，54名患者接受了EXIT手術。母親的年齡在14歲到41歲之間。懷孕人口的一般特征見表1。

	n (%)
診斷時產婦平均年齡±標準差(年)	27.1±5.7
妊娠期
一個	23日(42.5)
兩個	17 (31.4)
三個	9 (16.6)
四個	3 (5.5)
五個	1 (1.8)
六個	0 (0)
七個	1 (1.8)
墮胎
一個	9 (16.6)
兩個	2 (3.7)
三個	1 (1.85)
沒有一個	42 (77.7)
出生
一個	19日(35.1)
兩個	7 (12.9)
三個	1 (1.8)
沒有一個	27 (50)
剖腹產分娩
一個	8 (14.8)
兩個	2 (3.7)
沒有一個	44 (81.4)
死產
一個	4 (7.4)
沒有一個	50 (92.5)
異位妊娠
一個	3 (5.5)
沒有一個	51 (94.4)
母親的曆史
以前懷孕的其他胎兒畸形	3 (5.5)
醫療	11 (20.3)
有毒	3 (5.5)
過敏	2 (3.7)
藥理學	3 (5.5)
家庭(一般病理)	3 (5.5)
其他畸形的親屬	3 (5.5)
診斷時平均胎齡±標準差(周)(範圍)	26.2±6.2 (11-37)

表1:懷孕人群的流行病學特征。
N:女性參與人數
SD:標準差

在接受EXIT手術的胎兒中，35名(64.8%)為男性，18名(33.3%)為女性。退出時的平均胎齡為37.2±2.54周(範圍27-40周)。11例(20.3%)早產(<37周)，4例(7.4%)36周出生，2例(3.7%)35周出生，2例(3.7%)33周出生，3例(5.5%)極端早產分別發生在29周、28周和27周

進入子宮腔不需要修改，因為在切口部分或區域沒有發現胎盤。一例需要使用外頭位分娩來進行臀位呈現。出口內胎兒心率平均137.9±23次/分(60 ~ 165次/分)。胎氧飽和度平均68±10.6%(50% ~ 96%)，出生體重平均2830±612克(905 ~ 4500克)。

出生後胎兒變量計算總數為53例(由於在數據分析時仍有一名新生兒住院)。胎盤支撐下胎兒死亡率為1.8% (n=1)。無與EXIT相關的胎兒並發症。

平均住院時間9.1±8.5天(1 ~ 39天)，機械通氣5.01±4.9天(1 ~ 23天)，新生兒重症監護病房6.44±6.22天(1 ~ 26天)。在新生兒總數中，92.4% (n=49)在住院期間有合並症，主要是呼吸型。新生兒總死亡率(出生後30天內死亡)的百分比為60.3%(32/53例患者)。8名患者(15%)在出生後24小時內死亡。

超聲檢查左膈24張(44.4%)，右膈3張(5.5%);1例(1.8%)囊性腺瘤畸形(CAM) I型，6例(11.1%)II型，8例(15%)加上1例(1.8%)III型混合腫塊;右側胸水2例(3.7%)，左側胸水2例(3.7%)，肺泡內支氣管肺隔離(IBS) 2例(4%)，肺泡外支氣管肺隔離(EBS) 1例(1.8%)，頸部腫塊3例(5.5%)，小頜畸形胎兒1例(1.8%)，BC胎兒1例(1.8%)。無先天性高氣道阻塞綜合征(CHAOS)病例報道。

表2列出了上述每種情況EXIT時的平均胎齡。在所有病例中，在胎盤的支持下建立了胎兒氣道。其中氣管插管困難5例(9.2%)。

產前病理學	患者人數(%)	診斷時的胎齡±SD(周)	孕齡(EXIT±SD(周)範圍(周)	平均退出時間±SD(分鍾)範圍(分鍾)
膈疝	3.1.3 右:3 (4.8) 左:25 (43.3)	29.4±5.1 右:31.6±4.9 左:28.3±6.4	右:中位37周 左:38.1±0.8 (36-40)	9.9±1.4 (8-13)
凸輪	15 (24.2%)	22.7±5.4周	37±2.4 (29-39)	8.6±2.1 (5-13)
水胸	4 (6.5%)	中位數24.5	35±2.8 (27-37)	13.66±1.5 (9-22)
頸質量	3 (4.8%)	25.6±5.2	31±5.1 (28-38)	13.6±1.5 (12-15)

表2:每種產前胎兒病理的患者人數、胎齡和平均子宮內分娩治療(EXIT)時間。
SD:標準差

從取出胎頭到夾緊臍帶的平均手術時間為10.8±5.29分鍾(範圍5-40分鍾)(表2)。

產後左膈24例(45.2%)，右膈3例(5.7%)，CAM I型2例(3.8%)，CAM II型5例(9.4%)，CAM III型3例(5.7%)。無EBS，右胸積水2例(3.8%)，左胸積水1例(1.9%)，QB 1例(1.9%)，肺母細胞瘤1例(1.9%)，小頜畸形1例(1.9%)。

新生兒小頜畸形、支氣管囊腫和右胸積水的新生兒病理死亡率為100%;50%(1/2)患者右側偏側和2例左側偏側患者生存出院。診斷為肺母細胞瘤和左胸水的新生兒無死亡病例(表3)。

產後病理	患者人數(%)	產後死亡率(%)	住院天數SD(天)範圍(天)	機械通氣天數±SD(天)範圍(天)	NICU住院天數±SD(天)範圍(天)
膈疝	27日(44.2) 右:3 (4.9) 左:24 (39.3)	92.5 (25/27)	6.1±9.3 (1-39)	5.01±4.9 (1-23)	4.8±6.1 (1-26)
凸輪	10 (11.5)	10 (1/10)	16±9.4 (2-29)	4.5±5.4 (1-23)	6.9±6.29 (1-26)
水胸	3 (4.9) 定律:2 (3.3) 左:1 (1.6)	66.6 (2/3)	2.3±0.57	2.3±0.57	3.36±1.52
頸質量	3 (4.9)	66.6 (2/3)	8±4.2 (8-14)	8.5±7.0 (3-14)	9.5±6.3 (5-14)
肺泡內支氣管肺隔離	7 (11.5)	14.3 (1/7)	13±8.3	6.57±5.5	8.71±6.29
腹裂	8	0	4.25±3.1 (2-11)	4.2±5 (2-11)	10.4±6 (5-24)

表3:新生兒變量根據產後病理。
SD:標準差
新生兒重症監護室
CAM:囊性腺瘤畸形

妊娠期間發生孕產婦並發症8例(14.8%)。胎齡27 ~ 36周的胎膜早破5例(9.26%)。33周早產1例(1.8%)，由於羊水過多，在胎兒監測期間需要羊膜複位。28周時1例(1.8%)早發型子癇前期(宮頸腫塊)，27周時1例(1.8%)HELLP綜合征。

7例(13%)產婦手術並發症發生在EXIT期間，4例(7.4%)繼發於子宮弛緩性產後出血。沒有患者因血液動力學不穩定而需要輸血、子宮切除術或產科療程

討論與結論

EXIT手術可控製胎兒氣道[19,20]，同時維持胎兒胎盤循環[19]。它減少了呼吸努力，防止了吞氣[21]，不像傳統的剖宮產和陰道分娩[22]，使得在進行多個額外手術[19]的同時，有可能保持最佳的胎兒血流動力學。隨著時間的推移，EXIT程序已經得到了改進[12,23]，今天它是一種有用的新技術，在藥物麻醉技術誘導和子宮放鬆、胎兒藥物管理和胎兒血流動力學監測[12]方麵取得了重大進展;這使得它成為一個安全的程序，使得工作組可以在產婦和胎兒足夠穩定的情況下做出手術決定。

大多數研究將EXIT手術安排在盡可能接近足月的時間，以避免早產問題[22,25]。一些專家將肺病理的退出期安排在36周，頸部病理的退出期安排在37周以上[1]。本係列中EXIT的平均胎齡為37.2±2.54周(範圍27-40周)，與其他相似係列的平均胎齡為34.6±3.5周(範圍27-40周)[14]相似。

在Hedrick報道的一個病例係列中，出口的主要指征是處理頸部大塊或CHAOS[14]的胎兒的氣道。我們對EXIT的最大適應證是對肺部疾病患者的氣道進行處理:50%和28%的患者采用了橫膈CAM，其中頸部腫塊僅占7.4%，沒有患者出現CHAOS。

在一係列的5個胎兒中，平均年齡為35.4 - 4.8周(範圍27-39周)[8]的CAM胎兒，總體存活率為80% - 89%[8,14]，平均時間為63.8分鍾(範圍59-69分鍾)[14]。然而，這包括了切除肺腫塊所用的時間。我們描述了CAM在EXIT時的胎齡為36.2±3.1周(範圍29-39周)，大多數新生兒足月出生。退出時間較短，為8.6±2.05分鍾(範圍5-13分鍾)，無一例患者行腫物切除，生存率為90%(1/10例)，與文獻報道相似。

對於發達國家的半膈肌，存活率可達64% - 80%，隨訪1年，出口時描述的平均胎齡為37.5±1.3周(範圍36-40周)，出口[21]時報道的病理最大胎齡。在我們的係列中,胎齡為38.1±0.8周(36-40周)退出被發現,所有大於36周,最接近術語(> 37周),6.1±9的住院3天(範圍1-39天)仍在重症監護室,4.8±6.1天(範圍1-26天),這是更少的時間比在之前的報道中,對應於早期死亡率(第一個24至48小時的生活)92.5%(25/27例)。

對於頸部腫塊，許多病例合並羊水過多，早產和胎膜早破的風險很高。在我們的研究中，我們發現在16例(25.8%)羊水過多的病例中，大多數與左隔膜(6/16例)和CAM(4/16例)有關，100%有頸部腫塊(n=3)。頸部腫塊胎兒的妊娠期在34 - 36.1周之間(範圍31-40周)[12,14]。

在我們的係列中，有3例宮頸腫塊，存活率為33.3%，低於報道，出生在28 - 38周(中位33周)，2例需要事先進行羊膜摘除術;這低於文獻記錄的平均退出時間為13.6±1.5分鍾(範圍12-15分鍾)。本組記錄了唯一一例體外死亡(1.8%)，與之前係列報道的死亡率在百分比和與[3]相關的胎兒病理方麵相似。

我們代表了文獻中報道的最大係列肺部和肺外疾病，也是哥倫比亞唯一通過子宮放鬆、鎮痛、麻醉和胎兒監護技術開發的疾病。本文提出了恥骨上橫向切口Pfannenstiel的手術方案，不同於根據中等臍下切口[12]的更好手術野標準建立的EXIT手術方案。

該研究的主要局限性是其描述性和樣本量，以及一些數據收集的回顧性性質。為了建立組織病理學相關性，並獨立地描述接受EXIT手術的人群，對未來的研究進行中長期隨訪是至關重要的。

總之，眾所周知，EXIT手術用於確保子宮胎盤氣體交換，在各種手術過程中保持胎兒血流動力學穩定，以確保胎兒氣道和成功過渡到產後環境，同時提供最大限度地提高胎兒生存機會的能力。由於實施EXIT手術將潛在的緊急情況轉移到可控的情況，總體胎兒預後似乎高度依賴於病因學、早產以及可能的胎兒和新生兒並發症。

確認

我們要感謝San醫院的婦產科、新生兒重症監護室、兒科外科、麻醉科、放射科、護理和器械外科José，以及哥倫比亞Colsubsidio母嬰診所Bogotá。

利益衝突

作者聲明沒有利益衝突。

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條信息

文章類型:研究文章

引用:Molina-Giraldo S, Coral-Rosero A, Acuña-Osorio E, Rojas-Arias JL, Pinto-Quiñonez ML，等(2019)哥倫比亞波哥大兩家參考中心胎兒治療單位進行宮外分娩期治療患者的圍產期結局。中國外科雜誌開放存取5(5):dx.doi.org/10.16966/2470-0991.193

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出版的曆史:

收到日期:2019年9月10日

接受日期:10月4日

發表日期:2019年10月16日