摘要

背景:腦瘤是僅次於白血病的第二常見腫瘤，也是兒童中最常見的實體瘤。兒童腦瘤是兒童癌症相關死亡的最常見原因。延遲診斷與發病率和死亡率增加有關。目前，在肯尼亞還沒有關於這一主題的具體研究。

摘要目的:1.目的:建立兒童腦腫瘤的診斷前症狀間隔。2.概述兒童腦瘤延遲診斷的原因。

方法:對兒童腦瘤進行了橫斷麵研究。該樣本包括所有在7個月的研究期間出現兒童腦瘤的0-12歲患者，且符合納入標準。獲得照顧者的知情同意。調查問卷通過訪談、患者體檢和醫療記錄的審查來收集數據。問卷被編碼，數據被輸入一個有密碼保護的數據庫。利用《社會科學統計軟件包》，采用描述性統計方法對數據進行分析。

結果:61名年齡在0-12歲之間患有腦瘤的兒童符合這項研究的納入標準。診斷前的症狀間隔為1周至3年，中位數為3個月，平均值為7.7±9.6個月。延誤診斷的主要原因是衛生工作者缺乏認識(64%)。共記錄了25種體征和症狀。

結論:這些發現概述了兒童腦瘤的不同表現。該研究證實了兒童腦瘤的延遲診斷。

延誤診斷的主要原因是衛生工作者缺乏認識。增加對變化和複雜的症狀學的認識將有助於兒童腦瘤的早期診斷。

關鍵字

兒童期腦瘤;延遲診斷;肯雅塔國立醫院

簡介

兒童腦瘤(CBT)用於描述發生在0 - 12歲之間的所有原發性顱內腫瘤。CBT占所有腦瘤的15-20%[1]。腦瘤是僅次於白血病的第二常見腫瘤，也是兒童[2]中最常見的實體瘤。CBT的年總體發病率為每10萬名兒童1.2-5.14例。CBT的管理對臨床醫生來說仍然是一個巨大的挑戰。CBT是兒童癌症相關死亡的最常見原因，5年生存率為75%[4]。

盡管神經影像學的進步，但CBT的及時診斷仍然困難。這主要是由於CBT[5]的不同表現形式和可感知的罕見性。不同的表現取決於CBT的類型和位置，以及患者的年齡。CBT最初的表現和其他常見但不那麼嚴重的疾病一樣[6]。這導致診斷延遲，與發病時發病率和死亡率增加有關;致殘性神經並發症以及幸存者認知障礙增加[2]。延遲診斷還與患者和護理人員的心理困擾以及尋求醫療保健者對醫療保健係統的不信任有關[7]。

疾病的診斷前症狀間隔(PSI)定義為從出現症狀到診斷的時間段。在過去15年發表的研究報告中，患有中樞神經係統腫瘤的兒童的平均PSI在1.8到9.8個月之間，中位數為1到3個月。與延遲診斷相關的因素可以分為三類，包括:患者和或護理人員因素，衛生專業人員因素，以及與醫療保健係統相關的因素。CBT的早期診斷是一個基本目標，以便在疾病仍處於早期階段時及時治療。

肯雅塔國立醫院是肯尼亞最大的醫院，擁有約2000張病床。該醫院是一個教學和轉診設施，並擁有全國最大的神經外科單元。這家醫院接受來自整個肯尼亞的轉診。

方法

研究設計

該設計是一項橫斷麵研究。

研究背景

這項研究是在肯雅塔國立醫院的以下病房進行的，這些病房接待了兒童腦瘤患者;神經外科診所，神經外科4c病房，兒科病房，以及神經外科急症區。

研究人群

研究人群包括所有0-12歲之間在KNH出現兒童腦瘤並符合納入標準的患者。

入選標準

1.年齡在0-12歲之間的腦瘤患者，經CT掃描或MRI證實為腦瘤，或經組織學證實為腦瘤

2.年齡在7-12歲之間，符合[1]以上標準的患者同意參加研究。

3.符合上述[1]標準且護理人員給予知情同意的患者參與研究。

排除標準

1.在研究期間拒絕給予同意/同意或選擇退出的患者/護理人員。

2.腦瘤患者的放射學和或組織學診斷記錄是無法獲得的。

樣本容量確定

選取方法為非隨機連續抽樣，直至達到預期樣本量61。CBT占所有腦瘤的15- 20%[1]。

費雪的公式:

在那裏,

=所需的樣本量

=來自標準正態分布的值，對應於期望的置信水平(95% CI Z=1.96)

=流行/比例(0.2)[1]

=誤差幅度(±10%)

最少患者人數61人

最小樣本量決定了研究的持續時間。對符合條件的患者進行登記，直到達到所需的樣本量。

橫斷麵研究方法

這樣做是為了提供兒童腦瘤表現的信息，建立PSI，並確定與延長症狀間隔相關的因素。

研究時間為2016/2017年(7個月)。

數據收集

這是由首席研究員完成的。患者的護理人員和年齡在7-12歲之間符合納入標準的患者被納入研究目的。研究人員要求患者的護理人員在知情的情況下簽署同意書，以參與研究。年齡在7-12歲之間的患者被要求在同意書上簽字。

通過對患者的訪談和體檢，使用問卷收集所需數據。審查了醫療記錄，並將信息記錄在問卷中。收集的數據包括;一般信息;患者的年齡和性別。

臨床數據;在診斷前，對患者和(或)護理人員進行了有關症狀學、症狀持續時間和疾病體征的訪談。進行了神經學檢查，以找出疾病的跡象。回顧患者的臨床記錄、影像學檢查和組織學檢查結果，並在問卷中記錄PSI、遲發原因和腫瘤類型。填妥的問卷交給統計員進行分析。

數據分析

問卷被編碼，數據被輸入一個有密碼保護的數據庫。使用社會科學家統計軟件包(SPSS)對數據進行分析。使用描述性統計(平均值、中位數)進行分析，並使用頻率和百分比進行總結。條形圖、表格和餅圖被用來表示結果。

結果

人口統計信息

患者的人口分布如表1所示。在研究期間，肯雅塔國立醫院共有61例兒童腦瘤患者，其中38例(62.3%)為男性，23例(37.7%)為女性，男女比例為1.7:1。患者年齡低至1個月至12歲，中位年齡為8.2歲。平均年齡7.3±3.6歲。

	n頻率(%)
年齡
≤2年	7 (11.5)
> 2年	54 (88.5)
性別
男性	38 (62.3)
女	23日(37.7)

表1:患者的人口統計信息。

最常見的腫瘤類型為顱咽管瘤17例(27.9%)，其次為成神經管細胞瘤和毛細胞星形細胞瘤各10例(16.4%)，PNET 6例(9.8%)，室管膜瘤4例(6.6%)。腦幹膠質瘤、GBM、腦膜瘤、丘腦膠質瘤各2例(3.3%)，脈絡膜叢乳頭狀瘤、膠質囊腫、視神經膠質瘤、鬆果體、SEGA、頂葉膠質瘤各1例(1.6%)(表2)。

類型的腫瘤	n頻率(%)
顱咽管瘤	17 (27.9)
成神經管細胞瘤	10 (16.4)
Pilocytic星形細胞瘤	10 (16.4)
PNET	6 (9.8)
Ependymona	4 (6.6)
腦幹神經膠質瘤	2 (3.3)
“綠帶運動”	2 (3.3)
腦膜瘤	2 (3.3)
丘腦膠質瘤	2 (3.3)
脈絡叢乳頭狀瘤	1 (1.6)
膠體囊腫	1 (1.6)
視神經膠質瘤	1 (1.6)
鬆果體腫瘤	1 (1.6)
世嘉	1 (1.6)
Tectal神經膠質瘤	1 (1.6)
總計	61 (100.0)

表2:類型的腫瘤。

Pre-diagnostic症狀時間間隔

診斷前症狀間隔(PSI)從低至1周到3年，中位PSI為3個月。平均PSI為7.7±9.6個月。11例(18%)患者的PSI持續時間小於1個月，而50例(82%)患者的PSI持續時間超過1個月(表3)。

個月	n頻率(%)
2(6天)	2 (3.3)
5(15天)	8 (13.1)
7(21天)	1 (1.6)
1.0	9 (14.8)
1.5	1 (1.6)
2.0	9 (14.8)
3.0	5 (8.2)
4.0	3 (4.9)
5．0	1 (1.6)
6．0	1 (1.6)
7.0	1 (1.6)
8．0	2 (3.3)
11.0	1 (1.6)
12.0	4 (6.6)
16.0	1 (1.6)
18.0	2 (3.3)
19.0	1 (1.6)
24.0	6 (9.8)
28.0	1 (1.6)
36.0	2 (3.3)
總計	61 (100.0)

表3:Pre-diagnostic症狀時間間隔。

在延誤診斷的因素上，研究發現39例(64%)患者的延誤診斷是由於衛生工作者缺乏意識。7名(11%)受訪者對這種疾病缺乏認識。2例(3%)患者缺乏資金。1例(2%)患者無法進行CT掃描成像。12例(20%)患者沒有合適的理由(圖1-3)。

圖1:Pre-diagnostic症狀時間間隔。

圖2:晚期診斷的因素。

圖3:體征和症狀列表

這項研究確定了25種體征和症狀。46例(75%)患者的前兩種體征和症狀為頭痛，43例(70%)患者其次為惡心和嘔吐。其他流行體征和症狀為24例(39%)患者表現為嗜睡和學習困難，20例(33%)患者表現為局灶性運動無力，18例(30%)患者表現為步態異常，17例(28)患者表現為癲癇發作，16例(26%)患者表現為視力下降。其他體征和症狀包括意識改變或喪失11例(18%)，協調性異常和腦神經麻痹各10例(16%)，眼球震顫5例(8%)，書寫異常、複視、內分泌和生長異常各4例(7%)，聲調異常、斜視、乳頭水腫和視神經萎縮各3例(5%)，語言異常和眼球突出各2例(3%)，反射異常、視野縮小、眼痛，瞳孔不等和日落眼各1例(2%)。

討論

診斷前症狀間隔(PSI)從低至1周到3年，中位PSI為3個月。平均PSI為7.7±9.6個月。

腦瘤的診斷時間是所有兒童癌症中最長的。PSI的研究結果與發表了15年的中樞神經係統(CNS)腫瘤兒童隊列和病例係列的平均和中位症狀間隔時間(分別為1.8 - 9.8和1 - 3個月)相當。Wanyoike PK等人對KNH幕下腫瘤患兒的研究顯示，症狀的平均持續時間為3.7個月，症狀的中位間隔為3.7個月。其他已發表的研究記錄中位PSI的範圍為1.0-2.5個月[1,6,9-11]。Coven SL等人的另一項研究發現，[12]的平均PSI為4.5，中位數PSI為1.4個月。本研究中的PSI比其他研究中記錄的PSI長。

Edith O等，[13]對KNH的兒童癌症進行了研究，發現KNH的症狀間隔與其他發展中國家相似，但與更發達國家相比更長。僅在本研究中，11例(18%)患者在症狀出現一個月內被診斷，而50例(82%)患者在症狀出現一個月後被診斷。

另一項研究發現，隻有33%的CBT在症狀出現[14]後的一個月內得到診斷。這表明在KNH時PSI更長。

關於延誤診斷的因素，研究發現最常見的延誤診斷的原因是由於衛生工作者缺乏意識39(64%)。這些患者的記錄顯示，這39名患者被推定患有其他未確診的疾病，在最終正確診斷為腦瘤之前，他們在幾次就診中(從第一次接觸起)接受了對症治療，但沒有緩解。延誤診斷的其他原因包括缺乏資金，護理人員缺乏意識，以及無法獲得成像設備。

在Wanyoike PK等，[8]的研究中，延遲診斷的原因包括醫護人員缺乏意識和診斷工具不足，特別是在農村地區。專業意識的高度缺乏可以由以下事實解釋:肯尼亞有兩個主要的神經外科中心;KNH和Moi教學和轉診醫院。在轉診到KNH神經外科中心之前，大多數患者是在較低的設施中就診的，在那裏，大多數衛生工作者對兒童腦瘤缺乏認識。其他研究記錄了延遲診斷的主要原因是醫療保健專業人員缺乏認識[1,2,7,9,12,15]。

這項研究確定了25種體征和症狀。KNH CBT的不同表現模式與早期研究相似;對15年來發表的研究進行係統回顧和薈萃分析，其中最常見的症狀是頭痛，其次是惡心和或嘔吐，共有56種體征和症狀記錄[5]。另一項研究記錄了30種具有類似表現模式[1]的體征和症狀。其他一些研究也記錄了頭痛是最常見的症狀，其次是惡心和或嘔吐[6,9-11,12,16]。不同的呈現模式是醫護人員缺乏意識的主要原因[12]。

結論

該研究確定了CBT在KNH的延遲診斷和延遲診斷的主要原因(衛生工作者缺乏意識)以及CBT在KNH的不同表現模式。

建議

增加對CBT所發生的變化和複雜的症狀學的認識將有助於早期腫瘤診斷和減少延長的PSI。這可以通過使用臨床指南來實現。

參考文獻

1. Patel V, McNinch NL, Rush S(2019)兒童和年輕成人中樞神經係統腫瘤的診斷延遲和發病率:兒科醫院的經驗。中華神經科雜誌(英文版)［Ref。］
2. Crawford J(2013)兒童腦瘤。兒科Rev 34: 63-78。［Ref。］
3. Johnson KJ, Cullen J, Barnholtz-Sloan JS, Ostrom QT, Langer CE，等(2014)兒童腦瘤流行病學:腦瘤流行病學聯盟綜述。癌症流行病學預防生物標誌物23:2716-2736。［Ref。］
4. Pollack IF, Agnihotri S, Broniscer A(2019)兒童腦瘤:當前的管理，生物學見解和未來的方向。中華神經外科雜誌23:261-273。［Ref。］
5. Wilne S, Collier J, Kennedy C, Koller K, Grundy R，等(2007)兒童中樞神經係統腫瘤的表現:一項係統綜述和薈萃分析。《柳葉刀》雜誌8:685-695。［Ref。］
6. Wilne SH, Ferris RC, Nathwani A, Kennedy CR(2006)腦腫瘤的表現特征:200例病例的回顧。Arch Dis Child 91: 502-506。［Ref。］
7. Wilne S, Koller K, Collier J, Kennedy C, Grundy R, et al.(2010)兒童腦瘤的診斷:協助醫療保健專業人員評估可能患有腦瘤的兒童的指南。Arch Dis Child 95: 534-539。［Ref。］
8. Wanyoike PK(2004)內羅畢肯雅塔國立醫院的兒童後顱窩腫瘤。東方醫學雜誌81:258-260。［Ref。］
9. Arnautovic A, Billups C, Broniscer A, Gajjar A, Boop F，等(2015)兒童低級別膠質瘤的延遲診斷:原因、後果和潛在解決方案。Childs Nerv Syst 31: 1067- 1077。［Ref。］
10. Azad TD, Shrestha RK, Vaca S, Niyaf A, Pradhananga，等(2015)尼泊爾兒童中樞神經係統腫瘤:低收入和中等收入國家的回顧性分析和文獻綜述。世界神經外科雜誌84:1832-1837。［Ref。］
11. Stocco C, Pilotto C, Passone E, Nocerino A, Tosolini R，等(2017)兒童中樞神經係統腫瘤的表現和症狀間隔。一個單中心經驗。Childs Nerv係統33:2109-2116。［Ref。］
12. Coven SL, Stanek JR, Hollingsworth E, Finlay JL(2018)新診斷的兒童中樞神經係統腫瘤的診斷延遲。神經腫瘤實踐5:227-233。［Ref。］
13. 伊迪絲O (2013) KNH兒童癌症從症狀出現到診斷和治療的時間間隔及相關因素。［Ref。］
14. Dobrovoljac M, Hengartner H, Boltshauser E, Grotzer MA(2002)兒童腦腫瘤診斷的延遲。兒科雜誌161:663-667。［Ref。］
15. Shay V, Fattal-Valevski A, Beni-Adani L, Constantini S(2012)以色列兒童腦腫瘤診斷延遲:回顧性危險因素分析。查爾茲神經係統25:93-100。［Ref。］
16. lanphel J, Sarnaik S(2014)急診診斷的小兒腦瘤症狀。兒科急診30:77-80。［Ref。］

在此下載臨時PDF

條信息

文章類型:研究文章

引用:John TT, Mwang 'ombe NJ, Akuku PO(2021)肯雅塔國家醫院兒童腦瘤的延遲診斷。神經生物學雜誌7(2):dx.doi.org/10.16966/2379-7150.179

版權:©2021約翰TT，等人。這是一篇開放獲取的文章，根據創作共用署名許可協議(Creative Commons Attribution License)發布，該協議允許在任何媒體上不受限製地使用、分發和複製，前提是注明原作者和來源。

出版的曆史:

收到日期:2021年10月26日,

接受日期:2021年11月03

發表日期:09年11月,2021年