摘要

背景:嗜酸性胃腸炎是一種越來越多的疾病，具有不同的表現。嗜酸性粒細胞累及膽道和胰腺極為罕見，通常發生於特發性高嗜酸性粒細胞綜合征。

病例報告:我們報告一例12歲男童在被診斷為嗜酸性腸胃炎相關回盲梗阻後接受類固醇治療。當類固醇劑量逐漸減少時，患者出現腹痛和黃疸，嗜酸性粒細胞絕對計數升高。最終確定了嗜酸性粒細胞性胰腺炎合並膽管病的診斷，患者在使用類固醇和膽道支架治療後得到改善。

結論:大多數食道腺癌患者既往無BE病史。患癌症的患者數量似乎很高，但檢測一種可治愈的癌症的負擔要高得多。

關鍵字

嗜酸性胃腸炎;胰腺炎;Cholangiopathy;孩子

簡介

嗜酸性胃腸炎(EG)是胃腸道中嗜酸性粒細胞(GIT)的異常積累，可導致多種表現。雖然在EG中管腔受累已被很好地確認，但涉及膽道和胰腺係統的報道較少。此外，胃腸道、膽管和胰腺同時受累的報道也很少。我們報告一例因EG引起腸梗阻的12歲男童，在嚐試減少類固醇劑量時出現嗜酸性膽管病和胰腺炎。

病例報告

一名12歲男童因腹痛及黃疸就診一周。疼痛發生於上腹，輻射至背部，發病時伴有非膽汁性嘔吐。大約在同一時間，患者還注意到鞏膜淡黃色變色和黑色尿道，但沒有前驅症狀，相關的瘙癢或粘土色大便。他之前有急性腸梗阻病史，兩年前接受了緊急手術。術中發現一個回盲腫塊，患者行右側半結腸切除和回盲吻合術。組織病理學檢查顯示盲腸嗜酸性粒細胞浸潤，切除的淋巴結有反應。進一步評估發現腋窩、頸部和腹部多發淋巴結，嗜酸性粒細胞絕對計數升高(AEC;1880 /µL)。血清IgE水平升高(> 10000 IU/mL)。嗜酸性粒細胞增多的原因的檢查是無貢獻的，而且計數在使用乙胺嗪後沒有改善。 The patient was initiated prednisone 1.5 mg/kg body weight for 8 weeks with subsequent reduction in eosinophil counts and reduction of lymphadenopathy.

當嚐試減少類固醇時，患者出現症狀，AEC從113增加到3500/µL，與疼痛和黃疸相關。實驗室評估:血清澱粉酶480 U/L(正常0-70 U/L)，總膽紅素:6.5 mg/dL(正常0-1 mg/dL)，結合膽紅素5 mg/dL(正常0-0.3 mg/dL)，天冬氨酸轉氨酶53 IU/L(正常2-40 IU/L)，丙氨酸轉氨酶95 IU/L(正常2-41 IU/L)，堿性磷酸酶480 IU/L(正常42-128 IU/L)，白蛋白4.1 g/dL(正常3.4-4.8 g/dL)，總蛋白7.5 g/dL(正常6.4-8.3 g/dL)，凝血酶原時間9.8 s(正常9.0-11.5 s)，國際歸一化比值1.0，部分凝血活酶激活時間為26 s(正常22-34 s)。糞便對囊腫、卵子和寄生蟲呈陰性。增強計算機斷層掃描(CECT)顯示肝內膽根擴張，膽總管擴張，膽總管壁增厚(圖1A)。胰頭腫大(圖1B)。磁共振胰膽管造影術(MRCP)顯示CBD中下段擴張，下段和近段狹窄(圖1C)。為了緩解梗阻，行內鏡逆行胰膽管造影(ERCP)，觀察浸潤的十二指腸黏膜，並確認MRCP結果(圖1D)。膽道減壓與插入7法國膽道雙尾支架緩解黃疸。在ERCP刷取遠端膽總管時，細胞學檢查發現除了膽管細胞外還有嗜酸性粒細胞浸潤。 The steroids were escalated to 2 mg/kg with reduction in AEC to 195/µL. The child was doing well on follow-up but unfortunately while returning to home after follow-up consultation he met road-side traffic accident and died on spot.

圖1:(1A) CECT顯示肝膽根內擴張，膽總管擴張，壁增厚;
(1B) CECT顯示胰頭腫大;
(1C) MRCP圖像顯示CBD下中部擴張，下端和近端縮小;
(1D) ERCP: x線片還顯示CBD下中部擴張，CBD下端和近端變窄。內窺鏡是可見的。

討論

嗜酸性粒細胞浸潤在特發性高嗜酸性粒細胞綜合征(IHES)中很常見，如我們的患者[2]。在14-53%的IHES病例中注意到胃腸道受累，而在約30%的[3]患者中注意到肝髒受累。胃腸道嗜酸性粒細胞的累及通常表現為管腔器官[4]的累及。膽胰係統受累不常見。在本病例中，我們報告一例合並膽道係統和胰腺受累的兒科患者，采用膽道支架和旨在減少嗜酸性粒細胞計數的治療。嗜酸性膽管病是一種不常見的疾病，它與膽管癌、原發性硬化性膽管炎、自身免疫性(IgG4相關)硬化性膽管炎等常見膽管疾病相混淆。最常見的表現是腹痛和黃疸。2 / 3的患者與指數例一樣伴有外周嗜酸性粒細胞增多。治療包括使用類固醇和一些[4]患者的手術。此前，有報道在一名13歲兒童中發生嗜酸性粒細胞性膽管病，但在兒科年齡並發嗜酸性粒細胞性胰腺炎的文獻未見報道[5,6]。 Although eosinophilia may occur in relation to any pancreatitis, eosinophilic pancreatitis is usually the result of infiltration of the pancreatic tissue with eosinophils resulting in pancreatic injury [7]. Eosinophilic pancreatitis usually manifests in the form of a pancreatic mass and may present with jaundice and abdominal pain [8]. On occasion the presentation may be in the form of focal pancreatic involvement without an elevated peripheral eosinophil count [9].

總之，嗜酸性膽管病和胰腺炎是罕見的情況，表現為腹痛和黃疸。診斷的線索通常來自於AEC升高。在早期診斷的情況下，可以避免手術幹預，因為對類固醇的反應很好。該病例還強調，在逐漸減少類固醇時需要謹慎，因為AEC的增加可能導致臨床表現。

參考文獻

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8. 張誌剛，張誌剛，張誌剛，等(2006)模擬胰腺腫瘤的嗜酸性胰腺炎。胃腸雜誌20:361-364。［Ref。］
9. Euscher E, Vaswani K, Frankel W(2000)嗜酸性胰腺炎:一種罕見的可模擬胰腺腫瘤的實體。安診斷病理科4,379 -385。［Ref。］

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條信息

文章類型:病例報告

引用:Goyal R, Debi U, Prasad KK, Sharma V, Thapa BR(2016)一例兒童嗜酸性粒細胞性腸胃炎並發嗜酸性膽管病和胰腺炎:罕見病例。J Gastric Disord Ther 2(4): doi http://dx.doi。org/10.16966/2381 - 8689.126

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出版的曆史:

收到日期:08年6月2016年

接受日期:2016年9月12日

發表日期:2016年9月16日