牙科和口腔Health-Sci Forschen

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案例係列
冠狀的增生造成的下頜Hypomobility Artrogryposis多元Congenita:兩個病例報告和文獻綜述

Burcu落下帷幕1 *Nurhan居爾2

1助理教授,假牙修複術、牙科學院,Yeditepe大學,土耳其伊斯坦布爾
 2教授,口腔頜麵外科學係Yeditepe大學,土耳其伊斯坦布爾

*通訊作者:協助。教授Burcu落下帷幕,假牙修複術、牙科學院,Yeditepe大學沒有:238年,Bagdat Cd, 34728 Goztepe,伊斯坦布爾,土耳其電話:+ 902163636044;電子郵件:drburcubal@gmail.com


文摘

下頜hypomobility結果影響情況的各種障礙。關節彎曲多路複用congenita (AMC)是一種罕見的係統性疾病與下頜hypomobility參與。特別是一些情況下口開放和減少範圍有限的AMC的下頜運動被描述此限製已被歸因於喙突的參與。造成的病例診斷為AMC下頜hypomobility冠狀的增生提出了突出的臨床和三維錐束ct發現AMC的病人。

關鍵字

Artrogryposis多元congenita;冠狀的增生;下頜hypomobility


介紹

下頜hypomobility是一項具有挑戰性的障礙導致限製張口,從部分減少到完全不動的下巴[1]。相關問題涉及食物攝入量、咀嚼、麵部外觀、語言發展、牙科和口腔衛生,牙齒治療和困難插管引起的氣道故障(2、3)。造成的因素影響下頜hypomobility intraarticular障礙,如以下:顳下頜關節(顳下頜關節)內部錯亂(關節炎、位錯);顳下頜關節疾病和關節外疾病繼發於牙科注射,包括牙關緊閉症;放療後纖維化;腫瘤包括頭部和頸部區域;手術後的關節僵硬;術後問題(顱基操縱,orthognathic手術);感染(中耳炎、乳突炎、提升牙原性的形成,筋膜空間);創傷性損傷和囊外骨折(髁的頭、喙突、顴弓); coronoid neoplasia/hyperplasia, myofascial pain dysfunction, rheumatologic disorders (osteoarthritis, rheumatoid arthritis, still disease, ankylosing spondylitis, scleroderma); and arthrogryposis multiplex congenita (AMC) [3-6]. Arthrogryposis multiplex congenita (AMC) is a rare disorder observed in approximately 0,03% of newborn infants with a systemic condition where mandibular hypomobility is involved [7]. The population prevalence of AMC ranges from 1/3300 to 1/56000 [8].

關節彎曲多路複用congenita是nonprogressive綜合症表現為先天性關節攣縮發生在兩個或兩個以上的關節在不同的身體區域[7]。AMC可能引起的肌病或神經性障礙或其他的因素,減少胎兒運動[8]。六個主要原因提出了減少胎兒運動;胎兒神經性異常,胎兒肌肉異常,胎兒結締組織異常,空間限製(oligohydrodinamnios,多次懷孕),子宮血管內妥協和孕產婦疾病(9、10)。綜合評價,如懷孕和分娩史,家族史,物理和神經係統檢查,參與影響關節,智力發展和對治療的反應對於關節彎曲的診斷是必要的。Laboratoty測試,如電生理研究中,病理檢查和基因測序可能有助於鑒別診斷[11]。產前篩查顯示缺乏流動性和不正常關節的位置變得更為廣泛使用。75%的AMC不是診斷之前交付和隻能由超聲篩查發現嚴重的AMC [12]。攣縮和靜止的跟腱可能導致進一步的關節攣縮和減少流動[13]。上、下肢通常涉及。 Some of the more common signs and symptoms are associated with the shoulders (internal rotation), elbows (extension and pronation), wrists (volar and ulnar), hands (fingers in fixed flexion and thumb-in-palm), hips (flexed, abducted and eternally rotated, often dislocated), knees (flexion), and feet (clubfoot). Patients might have complications including scoliosis, pulmonary hypoplasia, respiratory problems, growth retardation, and abdominal hernias [14].

肝血管瘤的臉,低點的耳朵,短脖子和表情是extraoral發現。AMC可能有一個小頜畸形患者,齶裂,足弓過高,突出有限的舌頭,吞咽困難,咀嚼和喉部肌肉薄弱、嘔吐和吸吮反射差和小口[15 - 17]。雖然幾乎每個AMC共同參與嚴重的病例,患者顳下頜關節的影響在25%的AMC有限口開放引起的下頜hypomobility (17、18)。

特別是一些情況下口開放和減少範圍有限的AMC的下頜運動被描述此限製已被歸因於參與的喙突(15、16 - 22)。在這個報告中,2例診斷為AMC和冠狀的增生引起的下頜hypomobility提供臨床和三維錐束ct (3 d-cbct)發現。

第一個病例報告

一名13歲的女孩出生時診斷與AMC被稱為我們的教員牙痛作為主訴。病人已經被太多的牙科醫院,但治療無法執行,因為有限的嘴打開。從那時起,她偶爾使用抗生素沒有任何牙科治療。病曆顯示,她經曆了多次手術治療髖關節發育不良和手腕。沒有貢獻的家庭和社會曆史報告。

額外的口試顯示明顯的畸形的肢體,尤其是膝蓋,導致困難的一步。體位改變的頭,肩膀和腳觀察(圖1 a和1 b)。

圖1:一般外貌的artrogryposis病人答:額觀點;b:橫向視圖。

不對稱的左臉上,骨骼異常關係的上下顎觀察(圖2 a-2c)。

圖2:臨床病人的觀點:額的嘴;b:額觀點;c:正確的側麵圖。

向前移動的外側,下頜骨受到限製。側的翻譯不能被探測到,並沒有疼痛的功能和觸診咀嚼肌肉。協助開業期間,有一個努力結束的感覺。病人有一個開咬隻有10毫米第二磨牙接觸。切的邊緣之間的最大張口測量上頜和下頜門牙的20毫米。intraoral檢查顯示口腔衛生不良和牙周問題(圖3和圖3 b)。

圖3:邊際炎症嚴重和廣泛的微積分和斑塊可能觀察到。答:上頜骨拱的咬合的視圖顯示小頜畸形和高拱形口感B: mandibulary拱的咬合的視圖。

有爆發式的錯位長出牙齒之間的內部和各高拱,拱的口味。一個腐爛的病變中發現左側上頜第一磨牙。全景x光照片顯示雙邊短分支(圖4)。

圖4:全景x光照片在最初的檢查。

強調antegonial等級。與三維錐束ct (3 d-cbct) (NewTom 3 g, QR、費拉拉、意大利),沒有觀察到在翻譯前口打開,確認的可能性增大的喙突(圖5 - 7)。

至關重要的截肢的牙科治療涉及企圖左側上頜第一磨牙患深牙本質齲齒病變;然而,疼痛持續,需要拔牙。治療下頜hypomobility和嚴重開咬,矯正治療,提出了雙邊coronoidectomy和物理治療牙科治療後病人的母親;不接受治療,因為經濟上的原因。書麵知情同意了母親的病人。

圖5:矢狀麵計算x線斷層照片顯示髁的沒有翻譯。答:矢狀的左髁在最大intercuspation位置;b:矢狀的左髁在寬口打開的位置。

圖6:矢狀麵計算x線斷層照片顯示髁的沒有翻譯,答:矢狀視圖的髁在最大intercuspation位置;b:矢狀的觀點對髁在寬口打開位置。

圖7:錐束ct重建顯示冠突之間的關係和顴弓。答:矢狀三維,側麵圖;B:矢狀三維,舌視圖;C:軸向3 d,顴弓的上層視圖;R:對,李:左;答:寬口開放位置;b:最大intercuspation位置。

第二個案例報告

24歲的女病人診斷與AMC出生時是指我們能力有限的嘴打開作為主訴。病史顯示她經曆了手術,但是她沒有治療對於有限的嘴巴打開。她尋求治療口開放有限,但她在她的國家無法操作。沒有貢獻的家庭和社會曆史報告。

extraoral檢查顯示明顯的四肢畸形,導致困難的一步是在第一種情況下。改變手指屈肌肌肉的收縮模式的觀察(圖8)。

圖8:手指屈肌肌肉萎縮。

沒有臉的不對稱(圖9)。側的翻譯不能被探測到,並沒有疼痛的功能和觸診咀嚼肌肉。協助開業期間,有一個努力結束的感覺。切的邊緣之間的最大張口測量上頜和下頜門牙的4毫米,缺乏橫向和突出的下顎動作觀察(圖9 b)。intraoral檢查顯示沒有齲齒和牙周問題。沒有爆發式的錯位長出牙齒內部和之間拱(圖9)。

圖9:臨床病人的意見。答:額的臉;b:最大口打開。c:額的阻塞。

書麵知情同意。

討論

下頜hypomobility從許多障礙影響情況的結果。最常見的條件與此相關的問題是那些涉及顳下頜關節和咀嚼肌。很少,先天性或發育問題引起下頜hypomobility,和關節彎曲多路複用congenita是這些情況的一個例子;它的特點是多個先天性攣縮;身體關節在多個領域成為限製減少胎兒運動[14]。

在報告文學,AMC患者主要集中在肢體運動的限製和其他身體狀況改善病人的生活質量。營養不良,對語言發展的負麵影響,有限的口腔衛生和牙齒護理和肌肉萎縮造成下頜hypomobility AMC患者不應忽視[23]。12例報告關節彎曲多路複用congenita下頜hypomobility描述(PubMed、英語語言)(16 - 22)。

此外,經常需要麻醉手術的患者攣縮和相關的缺陷,使函數的修正。出於這個原因,下頜hypomobility AMC患者關心的問題在困難氣管插管麻醉研究在全身麻醉,在有限的情況下脖子擴展和短會厭(24、25)。

報告在這種情況下,第一個病人講話問題,擴大的舌頭,開咬引起的嚴重的下頜hypomobility,上頜齶,呼吸問題和口腔衛生不良。向前移動的外側,妨礙的下頜骨是受限製的,因為擴大對顴弓喙突。雖然病人有幾個手術肢體運動限製,家庭沒有尋求頜麵外科治療,因為財務方麵的考慮,病人已經有些適應了下頜運動限製和管理維護受損咀嚼功能。她從來沒有牙科治療,直到發生牙痛。根據臨床和影像學評估、牙髓學的治療需要左側上頜第一磨牙診斷為牙本質齲齒病變。有限的嘴打開阻塞牙髓學的治療,因此涉及的牙科治療至關重要的截肢。

在第二種情況下,病人沒有任何牙齒問題。她提議治療有限的嘴巴打開。沒有小頜畸形,齶裂,高口感,突出有限的舌頭,吞咽困難,咀嚼和喉部肌肉薄弱、嘔吐和吸吮反射差,小口,舌頭增大,嚴重開咬,呼吸問題和口腔衛生不良AMC患者中常見。

決定的原因AMC患者下頜hypomobility建立適當的治療協議至關重要。下頜hypomobility之前已經被解釋為是由於肌肉缺乏和緊張引起的發育不全或萎縮[22]。在這些假設相反,張口的限製是假設有一個機械起源與骨的貢獻。喙突增生是一種很少遇到導致有限的下巴下頜運動[3]。盡管Iseberg et al。[26]報道,冠狀的增生負責下頜hypomobility在5%的患者中,冠狀的增生是不確定的實際患病率[27]。回顧文獻報道病例數有限的冠狀的增生是有限的原因開口處運動在AMC患者沒有相關顳下頜關節和咀嚼肌形態學改變[26]。口開在這種情況下的限製是機械原點的骨性貢獻增加喙突的長度。

提出了各種理論確定冠狀的增生的原因,包括內分泌的刺激,顳肌活動增加,創傷,遺傳基因和家庭發生;然而,AMC患者冠狀的增生的病因還不清楚(4,23)。冠狀的增生可能與鈣化顳肌的肌腱[13]。缺乏關節運動也會導致肌腱連接接頭不延伸到正常長度,和短肌腱難以正常關節運動[28]。最接受的解釋依賴於假設減少或缺失下頜運動和吞咽可能導致顳肌的相對多動不平衡infrahyoid和舌骨上的肌肉,從而促進冠狀的生長[29]。在這種情況下,沒有創傷期間或出生後和沒有AMC的家族病史。限製在這些情況下可能的原因綜合征與冠狀的增生有關,這可能導致下頜支的高度的減少。

下頜hypomobility很重要的鑒別診斷指導治療,提高生活質量,並使用適當的成像方法對明確診斷[30]至關重要。診斷證實了全景片和ct掃描。評價冠突增大可能是由全景攝影,是一種簡單的、負擔得起的和有用的考試提供了一個很好的概述的嘴和鄰近組織[31]。計算機斷層掃描是一種有效和高效的方法建立診斷。三維錐束ct (3 d-cbct)提供了一個詳細的喙突的解剖和與鄰近結構的關係,揭示在壓緊發生在顴骨[3,32]。3 d-cbct是重要的在冠狀的增生的診斷和手術規劃[33]。在的情況下,冠狀的增生的臨床診斷是驗證使用全景攝影和3 d-cbct成像技術。的結果沒有雙邊髁的翻譯,苗條,尖喙狀的過程,初級側和光滑的髁突表麵類似於先前的研究的結果。

有很多整形文章關注的外科治療聯合參與AMC [16]。AMC病人沒有特效治療方法,手術是必要的,使日常功能[14]。出生後早期操縱很快提高了被動和主動的運動範圍。

校準和建立穩定的移動和自我保健的功能原則可以應用於頜麵整形手術區域[14]。AMC患者治療口有限開放意味著手術校正機械coronoidectomy的幹涉和活躍的理療[4、14]。術後強化理療後一個適當的喙突切除術是一種公認的治療獲得滿意和穩定結果的校正coronoid-molar幹擾和防止術後肝纖維化(34、35)。建立治療協議AMC困難患者下頜hypomobility仍然因為有限數量的患者明顯有限的活動範圍[35]。Intraoral獲得冠突是治療的選擇在90%的情況下,[14]。

盡管冠狀的增生的重要改進是通過手術治療,一些作者報道術後複發因為纖維化或冠狀的再生第35 - 37 []。Nordone等。[14]指出,積極的物理治療對改善關節運動很重要,避免肌肉萎縮和複發。

在這兩種情況下,假設,下頜hypomobility AMC患者是由冠狀的增生引起的。coronoidectomy療法和物理療法提出了這兩種情況下。第一種情況的母親拒絕治療金融的原因。第二個病例也拒絕治療,因為她住在另一個國家。

結論

給出的兩個案例顯示,下頜hypomobility AMC患者是由於冠狀的增生,這是一個常見原因,妨礙了患者的生活質量。三維計算機斷層掃描技術是重要的獲得一個精確的診斷和手術規劃冠狀的增生。牙醫應該意識到罕見的係統性條件導致有限的嘴巴打開。

免責聲明語句
貢獻者

BB:臨床檢查、診斷、文獻綜述、起草和手稿的最終批準;吳:診斷、文獻綜述、起草和影像學的解釋。

資金

本文沒有資金。

的利益衝突

沒有利益衝突。

倫理批準

這個病例報告不需要倫理批準。


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文章類型:案例係列

引用:落下帷幕,居爾N(2017)冠狀的增生造成的下頜Hypomobility Artrogryposis多元Congenita:兩個病例報告和文獻綜述。Int J影響口腔健康3 (3):doi 7090.232 http://dx.doi.org/10.16966/2378

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出版的曆史:

  • 收到日期:2017年2月02

  • 接受日期:2017年3月07

  • 發表日期:2017年3月10