摘要

外周牙源性腫瘤(POTs)並不常見，在兒科人群中更是罕見。外周牙源性纖維瘤(PODF)在普通和兒童人群中是最常見的。這篇論文的目的是報告一個不尋常的病例，在一個非常年輕的孩子誰出生在懷孕29周。對兒科人群中podf的文獻進行了綜述。

關鍵字

周圍牙源性纖維瘤;兒科;周圍牙源性腫瘤

簡介

外周牙源性腫瘤(POTs)包括成釉細胞瘤、鈣化上皮性牙源性腫瘤(CEOTs)、鱗狀牙源性腫瘤、鈣化囊性牙源性腫瘤(CCOTs)、腺瘤樣牙源性腫瘤(aot)、成釉性纖維瘤、牙源性纖維瘤、牙源性粘液瘤的骨外對應物，其中一些非常罕見。在口腔病理活檢服務中進行的一項綜合研究表明，POTs僅占所有提交的活檢標本的0.05%[1]。盡管POTs在兒童中並不常見，但在兒童人群中已記錄到齒源性纖維瘤的外周變異(例如，CCOTs, aot，成釉纖維瘤和齒瘤)。外周牙源性纖維瘤(podf)在[1]和[2]兒童人群中是最常見的POT。我們報告一例PODF在一個3.9歲的孩子的唯一顯著特征在她過去的曆史是出生在懷孕29周。對兒科人群中podf的文獻進行了綜述。

病例報告

一名3.9歲的女孩被社區牙醫轉介到一所大學保健中心的口腔醫學係。母親注意到在前下頜骨有一顆“看起來很奇怪的牙齒”。患兒既往因母體子宮血腫導致早產(孕29周)病史顯著。新生兒出生後立即進行插管和通氣，並保持幾天。她還被診斷患有肺炎克雷伯氏菌相關敗血症，為此她接受了抗生素治療。除了下背部皮膚上的嬰兒血管瘤外，該兒童在其他方麵似乎健康，在認知和身體上發育完全。

臨床檢查顯示患者麵部對稱，膚色正常。未見下頜下淋巴結或頸部淋巴結，顳下頜關節未見異常。前牙開咬可由習慣性吸吮安撫奶嘴解釋。與上牙弓的中線相比，下牙弓的中線向左約1毫米(圖1)。該兒童無齲齒，口腔衛生狀況非常令人滿意。右側上頜中門牙及側門牙牙釉質發育不全。左下頜乳側齒較右側乳側齒寬約3mm，提示單齒巨齒。該牙為過萌牙，遠端移位明顯，活動度為I級(圖2)。其周圍附著的頰齦、舌齦對稱增生(圖2)，表麵襯光滑，口腔黏膜顏色正常，觸診粘連牢固。經探查，無血性或化膿性分泌物，牙周狀況良好。由於在靜息位或工作/非工作關係中均無咬合接觸，因此排除了牙齒的咬合創傷。根尖周x線片顯示，左下側切牙的尖端是開放的，而右側切牙的尖端是閉合的(圖3)。此外，牙髓腔相對於牙齒尺寸來說是不成比例的寬。 There was obvious distal tooth displacement (Figure 3).

圖1:右上頜門牙顯示牙釉質發育不良。左下外側較右側明顯寬，過爆發，位移明顯。

圖2:附著在牙齒周圍的頰齦和舌齦出現增生，並被正常的口腔黏膜覆蓋。

圖3:根尖周的x射線。左下側，先端開放，牙髓腔寬，牙齒移位。

臨床鑒別診斷包括局限性反應性增生性病變(LRHLs)，如外周骨化纖維瘤(POFs)，非牙源性良性腫瘤，如肌纖維瘤，以及POTs，如PODFs。

患兒服用咪達唑侖(7mg)和一氧化二氮鎮靜後，拔除左下側切牙，用手術刀切除增生的牙齦，並接受顯微鏡檢查。蘇木精和伊紅染色切片顯示纖維間質中存在惰性的成牙上皮。其餘結締組織包含輕度慢性炎症浸潤(圖4)。顯微鏡檢查結果與PODF的診斷一致。

圖4:切除活檢顯示纖維間質內襯角化分層鱗狀上皮，低細胞區和高細胞區交替出現。可見小島狀/蓮座狀上皮，與惰性牙源性上皮一致。其餘結締組織有輕度慢性炎性浸潤。診斷為外周牙源性纖維瘤(蘇木精和伊紅染色，原始放大倍率x 40)。

在1周、3個月、8個月和1年的隨訪中，臨床(圖5)和影像學(圖6)均無複發跡象。拔牙區愈合正常。沒有炎症的跡象，也沒有症狀報告。術後8個月的x線根尖周圖像顯示拔牙區附近的骨骼和乳牙及鄰近牙菌的外觀正常。由於文獻[2]中有複發報道，因此每四個月安排一次隨訪。

圖5:切除活檢後1年隨訪，組織恢複滿意，病灶無複發(咬合圖)。

圖6:切除活組織切片後一年的根尖周x光片顯示左下外側提取區骨外觀正常。

討論

PODF是唯一比它的中央對應物更頻繁的POT。總體人口診斷時的平均年齡為32.3歲，女性略有優勢。下頜切牙/犬齒和前磨牙區是最常見的部位，影響牙齦[1]的頰部和舌部。podf表現為牙齦外生性腫塊，組織病理學表現為未包被的纖維結締組織和惰性的牙源性上皮[3]。表1列出了文獻中報道的兒科人群中POFs的年齡、性別和位置。

我們根據Buchner et al.[1]定義“兒科人群”為0- 19歲。我們回顧了英語文獻中出現的所有兒科患者podf和POTs病例的臨床信息。在Medline的PubMed界麵搜索關鍵詞為“外周”，並結合“牙源性腫瘤”、“牙源性纖維瘤”、“成釉細胞瘤”、“鈣化上皮性牙源性腫瘤”、“鱗狀牙源性腫瘤”、“鈣化囊性牙源性腫瘤”、“腺瘤樣牙源性腫瘤”、“成釉性纖維瘤”、“牙源性黏液瘤”。

情況下沒有	研究	年齡(年)	兒科病例	性別	位置
1	Buchner等[1]	2	1	米	上頜骨
2		18	1	F	上頜骨
3.	韋伯等[7]	8	1	F	擴散
4		3.	1	米	擴散
5	戴利等人[4]	19	1	米	下頜骨
6		13	1	米	下頜骨
7		18	1	F	下頜骨
8		12	1	F	上頜骨
9		14	1	米	上頜骨
10		16	1	F	未知的
11	Siar & Ng [6]*	12月5日電	1	未知的	未知的
12		4	1	未知的	未知的
13		9	1	未知的	未知的
14	Martelli-Júnior等[5].	11	1	未知的	未知的
15	Buchner等[1]	03-Dec	1	F	上頜骨
16		18	1	米	下頜骨
17		16	1	F	下頜骨
18		12	1	F	上頜骨
19		15	1	米	下頜骨
20.		12	1	F	上頜骨
21	Alaeddini等人[8]	17	1	米	下頜骨
22		18	1	米	下頜骨
23		12	1	米	下頜骨
24		8	1	米	下頜骨
25	Ritwik& Brannon[2] **目前的情況	9	1	米	下頜骨
26		未知的	35	未知的	未知的
27		4	1	F	下頜骨

表1:研究中選擇的全身性疾病以及樣本中最常見的疾病形式。

一篇針對0-19歲兒童podf的英語文獻綜述[2]顯示，所有年齡段的病例中有35例(n=151, 23.2%)涉及兒童，其中最小的年齡為5歲。另一組病例描述了23例患者中6例(26%)年齡在12-18歲之間。Daley和Wysocki的調查[4]顯示，在所有年齡段的36例新病例中，有6例年齡在0-19歲之間，最小的年齡為12歲。關於9歲以下兒童人群的報道並不常見，盡管有少數病例被記錄，包括2例涉及嬰兒[5,6]，2例涉及2歲的[3]，3歲的[7]，4歲的[6]和5歲的[2]，另外2例涉及8歲[7,8]。我們相信我們的病例是第五例在四歲以下兒童中記錄的PODF。

總體而言，POTs僅占所有提交的口腔活檢標本的0.05%，在各種組織病理學類型的podf中相對頻率為51%，在周圍成釉細胞瘤中為29%，在周圍鈣化囊性牙源性腫瘤中為13%。其他組織病理學類型為散發性[1]。盆腔炎在兒童患者中並不常見。在6例(16.6%)病例中記錄了1例兒童PCCOT，[1]，另一例報告為單一病例[9]。15例兒童中15例周圍腺瘤樣牙源性腫瘤的年齡範圍為3 ~ 19歲(平均11.9歲)[10-13]。7例兒童中，7例周圍成釉纖維瘤的年齡範圍為1 ~ 8歲(平均4歲)[1,10,14-16]。8例兒童外周發育性牙瘤患者中，8例年齡為1 ~ 14歲(平均6.6歲)[10]。目前還沒有關於兒童病例中成釉細胞瘤[1]、角化囊性牙源性腫瘤[10]、鱗狀牙源性腫瘤[17]或牙源性粘液瘤[18]的外周對應物的文獻。

像身體的其他組織一樣，口腔結構也會受到早產的影響。口腔早產的影響與牙釉質發育不良、牙冠膨大、齶部畸形和牙弓畸形有關[19-30]。除嬰兒血管瘤[31]外，目前尚未發現早產與腫瘤病變之間的相關性。

本病例報告和文獻回顧強調了podf在幼兒中的罕見性。牙源性病變與早產之間的聯係尚不清楚。

參考文獻

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條信息

文章類型:病例報告

引用:Backer T, Platner O(2015)年幼兒童的外周牙源性纖維瘤:文獻綜述和一例罕見病例報告。《口腔健康雜誌》，第1.1卷:http://dx.doi.org/10.16966/2378-7090.102

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出版的曆史:

收到日期:2015年2月2日。

接受日期:2015年2月10日。

發表日期:2015年2月15日。