摘要

皮炎芽生菌是美國某些地區的一種地方性真菌病，可在具有免疫能力的個體中引起播散性感染。我們報告一例來自密蘇裏州的22歲男性骨性芽生菌病，此前健康，於2019年6月發生右膝關節突然疼痛。核磁共振成像(MRI)顯示一個增強的腫塊，與骨惡性有關。二型真菌的抗原和抗體檢測是混亂的。他接受清創和外科標本培養b .皮炎．他最初使用脂體兩性黴素B治療，然後過渡到口服伊曲康唑完成治療。骨芽孢菌病可被誤診為惡性腫瘤，應包括在這類病例的鑒別診斷中。骨和關節的芽孢菌病可以通過手術清創和延長抗真菌治療成功治療。

關鍵字

皮炎芽生菌；Osteoarticular芽生菌病;播散性芽生菌病

簡介

芽孢菌病是由皮炎芽生菌，一種熱雙形態真菌[1-3]。在自然界中，芽孢杆菌以黴菌形式存在，在潮濕土壤和分解有機物的林地地區發現，通常在淡水水體附近發現[1,4]。酵母形式在組織中被發現，其特征是具有突出細胞壁的寬基芽出[1]。感染通常是後天的通過吸入的b .皮炎分生孢子，盡管已經描述了直接接種的案例[4-6]。疾病的臨床譜係包括無症狀感染、急性或慢性肺炎和彌散性疾病[7]。在出現症狀的患者中，潛伏期為30至45天。雖然肺部感染是最常見的疾病表現，但最常見的肺外部位包括皮膚、泌尿生殖係統、骨和關節感染[7]。骨關節母細胞菌病的表現與骨腫瘤相似，應在鑒別診斷中加以考慮。

診斷的金標準b .皮炎是從臨床標本中培養出來的。臨床標本的組織病理學鑒定是有幫助的，血清學檢測常被用作侵襲性較低的技術，但敏感性和特異性可能較低。抗真菌治療和外科清創在骨性病變的情況下產生最好的臨床治愈機會。

情況下

來自密蘇裏州的一名此前健康的22歲男性於2019年6月突然出現右膝關節疼痛。他否認有任何外傷。在右膝蓋疼痛的幾周前，他曾在密蘇裏州西南部的一條當地河流上進行水上旅行。他否認有發熱、寒戰、盜汗、淋巴結病或原因不明的體重減輕。負重和運動加重了右膝疼痛。右膝的x光片沒有異常。他的右膝內側疼痛和腫脹加劇，促使他於2019年8月尋求評估。經體檢，患者無發熱，生命體征正常。他的右膝腫脹，無紅斑，在右股骨內側髁上有一個柔軟可觸及的腫塊，由於疼痛，他的活動範圍受到限製。磁共振成像(MRI)顯示一個增強的腫塊，伴右側股骨內側髁中央壞死區，皮質突破並延伸至關節間隙(圖1)。MRI結果顯示骨惡性腫瘤。 He underwent Computed Tomography (CT) guided biopsy of the medial right distal femur. Pathology revealed suppurative, granulomatous inflammation with fungal organisms on Gömörimethenamine-silver, FontanaMasson, and mucicarmine stains (Figures 2a-2c).

圖1:右膝MRI(軸位，脂肪抑製)顯示一個腫塊起源於右內側股骨髁(箭頭)。

圖2:右膝ct引導活檢組織的組織病理學。
a) Gömöri甲胺-硝酸銀(GMS)染色，100倍放大顯示酵母(箭頭)。
b) Fontana-Masson染色，100倍放大顯示酵母樣生物體(箭頭)。
c) mucicammine染色，100倍放大顯示酵母樣生物體(箭頭)。

額外的評估包括HIV抗原/抗體測試陰性，常規血培養和真菌血培養均為陰性。患者否認任何呼吸係統症狀，但由於擔心疾病可能播散，胸部CT顯示右肺尖不規則混濁，散在不規則的卵形透明，右肺中葉0.3 cm結節，縱隔、右腋窩和鎖骨上淋巴結腫大(圖3)。

圖3:胸部CT(軸位)示右肺尖不規則影。

血清芽孢杆菌抗原檢測陽性(低於定量限)。血清芽孢杆菌抗體免疫擴散試驗陽性。血清和尿液組織原體抗原檢測陽性(低於定量限)。血清組織原體抗體和血清隱球菌抗原檢測均為陰性。

他開始服用脂質體兩性黴素B，每天靜脈滴注3mg /kg。患者行右膝開放性關節切開術及股骨內側病灶清創術。術中發現他有棕色壞死的骨頭、軟骨和軟組織，從MRI上看到的病變區域延伸到髕上囊。所有不能存活的組織都用咬骨鉗和刮匙急劇切除。術中右膝組織培養生長b .皮炎．

他被轉移到口服伊曲康唑，治療藥物監測指導劑量，並計劃從清創時開始治療一年。他完成了9個月的治療，當時的臨床反應良好。抗真菌治療約4個月後進行中期胸部CT監測，顯示右側上葉空洞病變和鄰近實變消退，淋巴結病也有改善。隨訪右股骨平片顯示無骨髓炎複發。他後來失去了隨訪。

討論

托馬斯·C·吉爾克裏斯特在1894年首次描述了芽孢菌病。芽孢菌病是由皮炎芽孢菌引起的一種化膿性肉芽腫性疾病，這是一種熱雙形態真菌，是美國和加拿大某些地區的地方病，在非洲的幾個國家和印度[8]也可發現。在自然界中，芽孢杆菌以黴菌形式存在，在潮濕土壤和分解有機物的林地地區發現，通常在淡水水體附近發現[1,4]。酵母形式存在於組織中，其特征是有廣泛的芽殖和突出的細胞壁[1]。感染通常是後天的通過吸入的b .皮炎分生孢子，盡管已經描述了直接接種的案例[4-6]。疾病的臨床譜係包括無症狀感染、急性或慢性肺炎和彌散性疾病[7]。在出現症狀的患者中，潛伏期為30至45天。雖然肺部感染是最常見的疾病表現，但最常見的肺外部位包括皮膚、泌尿生殖係統、骨和關節感染[7]。骨關節母細胞菌病的表現與骨腫瘤相似，應在鑒別診斷中加以考慮。

臨床表現有時與其他二形態真菌感染(如組織原體或球蟲)不清楚，也可與結核、非結核分枝杆菌或惡性腫瘤混淆。因此，詳細的旅行史和環境暴露史是建立鑒別診斷和指導評估的必要條件。

b .皮炎是美國中西部和南部地區的地方病，特別是在俄亥俄和密西西比河穀和五大湖地區[1,2,5,9]。該病在男性中的發病率是女性的兩倍，在美利堅合眾國高流行地區的總發病率為0.5-100/10萬[4]。截至2019年，在美國，芽孢菌病病例隻在五個州被認為是可報告的疾病，包括亞利桑那州、路易斯安那州、密歇根州、明尼蘇達州和威斯康星州，然而，在50個州中有26個州報告了病例，包括密蘇裏州[8]。真正流行的b .皮炎由於缺乏敏感和專門的血清學和皮膚試驗，以及缺乏強製性的公共衛生報告，曆來難以在世界範圍內確定。事實上，流行區域可能比以前描述的要大[4,6]。

我們的患者接受了右股病灶的骨和軟組織手術清創，並將組織進行培養和組織病理學分析，並結合血清學評估。的診斷b .皮炎最好通過臨床標本培養，但也可以通過直接顯微鏡來實現。b .皮炎可以很容易地在蘇木素和伊紅染色(H&E)，周期性酸-希夫(PAS)， GömörimethenamineSilver硝酸鹽(GMS)和豐塔納-馬鬆染色上看到。粘卡明染色劑被認為是選擇性的新型隱球菌由於其膠囊的強吸收;然而,b .皮炎細胞壁染色呈弱陽性，影響診斷[3]。其他診斷包括血清抗體和血清和尿液抗原檢測，但可以與其他二形態真菌，特別是一些交叉反應莢膜組織胞漿菌，正如在我們的案例中所證明的那樣。Crossreactivity的b .皮炎在64% - 90%的病例中存在組織原體抗原檢測[10-13]。這種交叉反應使診斷困難，鑒於流行地區b .皮炎而且h . capsulatum有明顯的重疊。因此,文化b .皮炎仍然是最具體的診斷方法。培養生長通常在10-14天內被檢測到，盡管有些菌株生長速度可能較慢，可能需要長達6周的時間。

肺部感染是最常見的表現，其次是皮膚感染，並擴散到骨骼、關節和泌尿生殖道[2,4]。播散性囊胚菌病在免疫正常的個體中並不少見。早在1950年，現代醫學文獻就報道了涉及骨的芽孢杆菌。肺部疾病患者通常通過淋巴血行播散[3-5,9,16]。芽孢杆菌感染性關節炎最常見的是單關節[16]。無任何肺部累及的孤立骨髓炎病例已有報道;膝關節是最常見的受累部位，其次是椎體[2,5,9,17]。無論宿主的免疫能力如何，芽孢杆菌都能引起疾病。我們的患者沒有進行肺組織活檢以確定其CT胸部表現是否反映肺芽生菌病，但臨床結果表明他有播散性疾病;對適當的抗真菌治療有反應。 The presentation of osteoarticular blastomycosis can mimicosseous tumors and should be considered in the differential diagnosis. Depending on the site and extent of involvement, blastomycosis can be successfully treated with surgical debridement and prolonged antifungal therapy [17].

芽孢菌病的治療方案主要取決於宿主的免疫能力、疾病的嚴重程度(包括是否累及中樞神經係統)和[7]製劑的毒性。在嚴重的情況下，如中樞神經係統受損傷，首先靜脈注射脂體兩性黴素B 3-5毫克/公斤/天，隨後口服伊曲康唑200毫克，每日兩次，一旦臨床反應達到[7]。在輕微的病例中，如那些沒有生命威脅和中樞神經係統的患者，單獨使用伊曲康唑治療就足夠了。治療時間取決於疾病的嚴重程度和臨床反應，但通常為6至12個月。在骨髓炎或腫塊骨性病變切除的情況下，手術清創是必要的。

資金

一個也沒有。

潛在利益衝突

一個也沒有。

參考文獻

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條信息

文章類型:病例報告

引用:Ashraf N, Weihe RT, Liesman RM, Meyer A, Sweeney KR，等人(2021)22歲，右側股骨浸潤性腫塊。臨床檢驗醫學6(2):dx.doi.org/10.16966/2572-9578.140

版權:©2021 Ashraf N，等人。這是一篇開放獲取的文章，根據創作共用署名許可協議(Creative Commons Attribution License)發布，該協議允許在任何媒體上不受限製地使用、分發和複製，前提是注明原作者和來源。

出版的曆史:

收到日期:2021年8月27日,

接受日期:2021年9月14日,

發表日期:2021年9月21日,