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Aritcle類型:研究文章

引用:De Paolis M, Ali N, Romagnoli C, Romantini M, Lana D，等。(2016)全髖關節置換術治療未識別骨腫瘤:11例患者的顯著療效。國際癌症Res Mol Mech 2(1): doi http://dx.doi.org/10.16966/2381-3318.122

版權:©2016 De Paolis M，等。這是一篇開放獲取的文章，根據創作共用署名許可協議(Creative Commons Attribution License)發布，該協議允許在任何媒體上不受限製地使用、分發和複製，前提是注明原作者和來源。

出版的曆史:

收到日期:2015年9月11日

接受日期:2016年2月16日

發表日期:2016年2月22日

摘要

背景:在骨腫瘤的診斷和治療中可能會犯一些錯誤，尤其是在非專科中心。在未被識別的骨腫瘤上植入傳統的假體會導致整個區域的汙染，對預後有顯著的影響。我們研究的目的是試圖了解處理這些病人的最佳方法是什麼。既往手術是否影響預後?外半骨盆切除術是否比肢體挽救手術獲得更好的總生存率和局部控製?

假設:去除手術，劃痕受檢肢體確保更好的局部控製疾病和提高預期壽命。

患者和方法:我們回顧性評估了2000年至2012年在全髖關節置換術(THA)部位發生骨肉瘤的所有患者。在回顧術前影像和組織學切片後，11例患者在未被識別的髖關節肉瘤上進行了THA植入。10例診斷為軟骨肉瘤，1例診斷為骨肉瘤。5例患者立即行外半骨盆切除術。

結果:11例患者中有5例(45%)在平均34個月(範圍2-82個月)的時間內死於疾病，4例患病後仍存活，隻有2例持續無病。11例患者中有6例(55%)在平均17個月(範圍3-36個月)出現局部複發;其中6例患者接受保守治療。

結論:雖然是一個非常罕見的事件，但在全髖關節置換術中未能識別隱匿的惡性骨腫瘤與低生存率相關。由於局部複發率高，保肢手術後的結果令人失望。根據我們的經驗，外半骨盆切除術提供了更好的局部控製，但這種情況仍然是一個戲劇性的事件。

關鍵字

全髖關節置換術;軟骨肉瘤;盆腔腫瘤

簡介

原發性骨和軟組織肉瘤是一種非常罕見的肉瘤。其發病率一般被認為不超過所有惡性腫瘤的1%。特別是骨肉瘤，其發病率約為0.8-1例/100000居民/年。至於其他罕見病，診斷和治療是複雜的，特別是在非專業中心。肌肉骨骼腫瘤學的許多錯誤都是由於誤診:沒有發現可能提示腫瘤過程的異常，或將臨床或放射學上的異常發現歸因於良性病因。

在某些情況下，診斷股骨頭或髖臼骨腫瘤可能比較困難，而且經常與更常見的病理如骨壞死或骨關節炎[1]相混淆。在原發性惡性骨腫瘤中植入常規假體可能導致整個區域的汙染，從而危及患者的生命。

骨盆腫瘤的手術治療對骨科醫生來說是一個挑戰，尤其是當之前的手術擴散了腫瘤時。關於如何處理這種複雜情況的文獻很少，因此關於這些患者的管理的任何建議和建議都是困難的。

我們研究的目的是試圖了解這種事件最安全的處理方法。既往手術是否影響預後?與肢體挽救手術相比，半骨盆外切除術是否在提高總生存率和更好的局部控製方麵獲得更好的結果?

材料和方法

病人

我們回顧性研究了我們研究所從2000年到2012年因髖關節置換術部位骨病變而入院的所有患者的腫瘤檔案。我們確定了11例患者，他們接受了在未被識別的骨腫瘤上植入THA的治療。其中女性5例，男性6例，平均年齡52歲(31-70歲)。我們回顧了這些患者的術前x光片，發現盡管有時非常細微，但在手術部位有腫瘤存在的放射學證據(圖1)。10名患者在另一家機構接受了第一次手術治療。原發性骨關節炎是9例患者的指征，2例治療股骨頸骨折。10名患者接受了全髖關節置換術，1名患者接受了半關節置換術。

原發性骨腫瘤10例為軟骨肉瘤(其中2例為高級別骨肉瘤去分化骨肉瘤)，1例為放射誘導骨肉瘤。4例位於髖臼，7例位於股骨頭。根據Enneking的[3]分級，9例為IIB期(室外局限性疾病)，2例為III期(轉移性疾病)。4例患者接受了輔助化療:2例高級別OS的CS去分化，1例OS, 1例Gr 2-3 CS合並肺轉移。

圖1:股骨近端高度骨肉瘤a)一名68歲患者的術前MRI表現為右髖關節疼痛。應該診斷為髖關節無菌性壞死。b) THA植入。c) 1個月後，MRI顯示假體周圍軟組織腫塊。d)關節外切除，異體移植複合假體重建。e) 3個月後CT掃描顯示局部複發。f)行後肢截肢治療局部複發。

的評估方法

在我院，4例患者(髖臼定位)通過ct引導活檢確診，7例患者通過複查組織學切片確診。5例立即行外半骨盆切除術，6例行保肢手術。在7例定位於股骨近端的患者中，我們進行了5例關節外切除和2例截肢。3例采用巨型假體修複骨缺損，1例采用異體移植假體複合(McMinn-Link假體用於重建)，1例采用抗生素隔離劑修複THA感染。在所有病例中，股骨切除術均在莖下進行。

在髖臼定位(4例)中，我們進行了3例外半骨盆切除術，1例髖臼周圍切除和重建;采用大體積同種異體骨移植聯合莖杯假體。8例(73%)切緣寬，2例邊緣，1例病灶內。所有患者在多學科環境下進行分期和討論，並在術前分期通過x光、MRI或骨盆CT掃描、胸部CT和骨掃描進行評估。根據我們的隨訪方案，前兩年每3個月對假體進行一次胸部CT掃描和盆腔MRI掃描或CT與造影劑掃描和x光檢查，第三年每4個月，然後每6個月進行一次隨訪。

結果

在平均隨訪38個月和至少隨訪6個月後記錄報告的結果。11例患者中有5例(45%)死於疾病(DOD)，平均時間為27.4個月(範圍6-40個月)，4例患者患病存活(AWD)，平均時間為43個月(範圍12-100個月)，隻有2例患者持續無病(CDF)，隨訪分別為16和68個月。在立即接受半外骨盆切除術的5例患者中，隻有1例(20%)死於疾病，2例為CDF, 2例為AWD(伴有肺轉移)。

6例(55%)患者在平均15個月(3-36個月)的時間內出現局部複發，其中5例患者接受了保守治療。6例經保守治療的患者中，4例因病死亡(66.6%)，2例因病存活。死亡患者中4例局部複發(80%)。1例患者行半骨盆切除術後出現局部複發。3例切緣不足的患者均有局部複發。

9例患者在診斷時無轉移，其中7例(78%)在平均14個月(範圍2-36個月)發生肺轉移。發生局部複發的患者也發生了肺轉移，其中一人也發生了骨轉移。2例接受保守治療的患者也發生骨轉移。所有這些結果彙總在表1中。

討論

盆腔腫瘤是骨科腫瘤學家麵臨的一大挑戰。寬大的手術切緣往往難以獲得，病灶內或去腫手術有較高的局部複發率[4]和較差的預後。在我們的研究中，我們評估了11例在髖臼或股骨近端未知腫瘤上接受標準THA植入治療的患者。這一錯誤危及手術治療，使局部和全身控製腫瘤更加困難，從而影響腫瘤預後。在我們的研究中，5例患者(45%)在平均27.4個月的時間內死於疾病，隻有2例為CDF，在所有這些病例中，外科醫生都沒有看到腫瘤的存在。

在我們的隊列中，軟骨肉瘤是最常見的診斷，眾所周知，手術切除仍然是這種腫瘤[5]的主要治療方法。手術的主要目的是盡可能完全切除腫瘤並保留肢體功能。在這些病例中，由於髖臼和髓內擴孔以及手術入路本身，組織汙染的程度非常高。此外，植入物的存在使得固有成像偽影難以評估殘餘疾病或局部複發。Adams等人[6]描述了8例原發性骨肉瘤因疏忽內固定而在腫瘤中心接受治療的患者。其中6例隨後進行了截肢，隻有2例進行了肢體挽救手術。隻有4名患者存活，平均26.9個月。他們的結論是，盡管截肢率很高，但對高級別骨肉瘤的無意手術與生存率低有關。Puri等人[7]評估了14例既往幹預的軟骨肉瘤患者，無論是開放活檢還是刮除/計劃外切除，記錄了較差的無事件生存率(EFS)，但相似的局部複發率。不過，在這種情況下，組織汙染與接受關節置換等大手術的患者不同。 Some of the reported survival rates [8,9] are comparable to primary treated sarcomas, but this mainly depends on the nature of the tumor rather than its surgical management.

本研究具有回顧性評價的內在局限性。由於患者數量較少，我們無法從統計學上驗證觀察結果。手術治療類型的決定不僅基於外科醫生的指征，還根據患者的偏好，因為一些患者更喜歡保守的手術保留肢體，而不是外半骨盆切除術。

病灶內非計劃手術後的肢體挽救是有爭議的。根據Enneking[10]的說法，接受過手術的肉瘤患者的最終治療方法包括切除所有腫瘤和局部潛在汙染組織。周圍組織的汙染使得遊離緣腫瘤切除在技術上很困難。手術後的汙染與病理性骨折相當，對許多作者來說，伴隨病理性骨折的肉瘤被認為是截肢的相對指征[8]。本研究中局部複發率為55%(6/11例)。其中5例患者接受了肢體挽救手術治療，但隻有1例患者在立即接受半骨盆外切除術治療後發生了局部複發。6例患者中4例行肢體挽救術後局部複發的二次截肢。在這些患者複發非常嚴重，再次切除是不可行的。文獻研究證實，既往無計劃手術與較高的局部複發率相關[6-8,11,12]。Dae-Geun等[8]評估了25例接受非計劃病灶內手術治療的患者，22例接受了肢體挽救手術，其中4例有局部複發。 Three cases had an amputation with no local recurrence. They concluded that attempts for limb salvage in malignancies treated intralesionally is accompanied with a higher rate of local recurrence and extensive operative fixations represent a relative contraindication to limb salvage procedures. This finding was also confirmed in our study since patients treated with amputation had less local recurrences than those treated with limb salvage.

表1:患者資料、治療和隨訪結果
開胸T = W =寬;M =邊際;我= Intralesional;CHTP =化療;提供=持續無病;AWD =充滿疾病;國防部=死亡的疾病;LR =局部複發;RxTp =放射治療;

9例患者在診斷時無轉移，其中7例(78%)在平均14個月(範圍2-36個月)發生肺轉移。發生局部複發的患者也發生肺轉移。不同的作者認為，對惡性腫瘤的不當處理會增加轉移的風險[6]。Wang等人[12]報道了50%的骨肉瘤患者在接受了非計劃治療的情況下發生了肺轉移，這一比例與接受適當治療的患者相似。這可以解釋為這組患者接受了更積極的化療。在我們的研究中，由於腫瘤的性質，轉移率要高得多。眾所周知，軟骨肉瘤是我們係列中最常見的診斷，它對化療有耐藥性，這就是為什麼適當的手術治療對腫瘤預後是必需的。

在未被發現的惡性腫瘤部位進行廣泛手術，會使腫瘤擴散到鄰近組織，從而影響手術切除。最初的診斷工作是避免此類錯誤的一個重要方麵。在我們研究的11例病例中，外科醫生沒有意識到腫瘤的存在，隻有在一個病例中，外科醫生意識到腫瘤存在，但很可能被誤診為良性病變(病例9:透明細胞軟骨肉瘤[13]最初診斷為軟骨粘液樣纖維瘤)。充分關注患者病史是正確診斷的基礎，正如8號患者所示。盡管患者的臨床病史表明曾接受過子宮癌放療，但外科醫生沒有考慮到放射誘導的[14]肉瘤可能導致病理性骨折。避免此類錯誤的另一個基本步驟是對沒有典型骨關節炎變化的患者進行完整的影像學評估。這些患者應該通過MRI甚至CT掃描進行評估，如果仍有疑問，應在髖關節重建前進行活檢。如果手術中發現意外腫塊，應進行股骨頭病理檢查，甚至冰凍切片。

結論

在這一小部分患者中，不可能給出明確的建議。任何病理骨的臨床或影像學征象的存在都應引起臨床懷疑為骨腫瘤。在這種情況下，需要進行精確的研究(ct掃描;核磁共振，甚至活檢)都應該事先進行檢查。保守手術後由於局部汙染，局部複發率很高。根據我們的經驗，獨立於治療方法，這組患者的預後仍然很差。

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